Sindrome della Tapia bilaterale dopo intervento di avanzamento maxillomandibolare

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CONTEÚDO

CASO CLINICO

SILVA, Alexandre Augusto Ferreira da [1], ROCHA, Roberto de Oliveira [2], MARIANO, Ronaldo Célio [3]

SILVA, Alexandre Augusto Ferreira da. ROCHA, Roberto de Oliveira. MARIANO, Ronaldo Célio. Sindrome della Tapia bilaterale dopo intervento di avanzamento maxillomandibolare. Revista Científica Multidisciplinar Núcleo do Conhecimento. Anno. 06, Ed. 10, Vol. 08, pp. 49-59. Ottobre 2021. ISSN: 2448-0959, Link di accesso: https://www.nucleodoconhecimento.com.br/salute/tapia-bilaterale

RIEPILOGO

Lesioni ipoglosse e ricorrenti del nervo laringeo nelle loro vie extracraniche unilaterali o bilaterali causano un deficit motorio nella lingua con perdita transitoria, parziale o totale della parola, che può essere associata a disfagia lieve o grave, che caratterizza la sindrome di Tapia. Questa condizione insolita è solitamente correlata alla manipolazione delle vie aeree durante la procedura anestetico-chirurgica, e pochi casi in letteratura sono correlati alla chirurgia maxillo-facciale, il che spiega, in parte, la scarsa conoscenza di questa complicanza da parte di un numero significativo di professionisti. Descriviamo un caso clinico di sindrome di Tapia bilaterale stabilita dopo una procedura per l’avanzamento maxillomandibolare. Si tratta di un paziente maschio di 55 anni con diagnosi di retrognatismo e retromaxilismo. Il paziente è stato sottoposto ad avanzamento maxillomandibolare con intubazione nasotracheale. Si è evoluto con la sindrome di Tapia bilaterale, riprendendosi dai segni e sintomi di questa complicanza, venendo rioperato per correggere i risultati estetici ottenuti nel primo intervento, che erano al di sotto dell’accettabile, non evolvendosi dopo questo secondo intervento con la sindrome. Concludiamo che devono essere prese misure preventive, come evitare movimenti improvvisi nella regione della testa e iperestensione prolungata del collo durante l’intervento chirurgico, riducendo al minimo i traumi al tubo tracheale sui tessuti che ricoprono i nervi ipoglossi e laringei ricorrenti.

Parole chiave: Sindrome, nervo laringeo ricorrente, nervo ipoglosso, disturbi della deglutizione, disfonia.

INTRODUZIONE

La sindrome di Tapia è una complicanza estremamente rara riportata per la prima volta nel 1904 da Antonio Garcia Tapia, un medico otorinolaringoiatra (VAREDI et al., 2003). Di solito è associato alla manipolazione delle vie aeree per l’anestesia generale, caratterizzata da lesioni nelle vie extracranici del nervo ipoglosso (nervo motore della lingua) e del nervo laringeo ricorrente (ramo del nervo vago che innerva la corda vocale), causando neuroprassia di questi nervi con maggiore frequenza unilaterale, ma può anche essere bilaterale, compromettendo il movimento della lingua a causa di lesioni del nervo ipoglosso e difficoltà di linguaggio a causa di lesioni ricorrenti del nervo laringeo (VAREDI et al., 2003; FARHAD; SAEID; HAMIDREZA, 2019). Cinar et al. (2005) aggiungere anche a segni e sintomi, disfagia lieve o grave a seconda dell’entità della lesione dei nervi coinvolti e anche dal fatto che il coinvolgimento è uni o bilaterale, e nel coinvolgimento unilaterale, difficoltà di linguaggio associate alla proiezione della lingua fuori dalla bocca con deviazione dalla sua punta al lato opposto della lesione sono le caratteristiche più frequenti, mentre il coinvolgimento bilaterale può verificarsi completa assenza di protusione della lingua e totale incapacità di deglutizione in una fase successiva della sindrome.

Lo scopo di questo rapporto è descrivere un caso che si è evoluto con la sindrome di Tapia bilaterale dopo un intervento chirurgico di avanzamento maxillomandibolare. Dopo che il paziente si è ripreso dai segni e sintomi della sindrome, ha dovuto essere rioperato, non evolvendosi dopo il secondo intervento con la sindrome di Tapia.

CASO CLINICO

Un paziente maschio di 55 anni, leucoderma, ha diagnosticato retrognatismo con asimmetria mandibolare e retromassiminismo con deficit mascellare verticale, associato a un quadro clinico di apnea ostruttiva del sonno in grado moderato. Le ragioni che hanno portato il paziente a cercare un trattamento sono state il russare, la sonnolenza diurna e l’estetica facciale compromessa. Il paziente è stato sottoposto ad anestesia generale con intubazione nasotracheale per eseguire un’ondata scheletrica di 12 mm nella mascella e nella mandibola.

Il paziente, nonostante la sua deformità scheletrica maxillo-facciale, è stato considerato di probabile facile intubazione, ma solo durante il secondo tentativo di laringoscopia è stato intubato. Il bracciale del tubo nasotracheale è stato gonfiato con una pressione inferiore a 20 cm H2O. Un tampone oroaming corrispondente al volume di tre somme di garza di 7,5 cm x 7,5 cm di dimensione è stato utilizzato per ridurre al minimo il passaggio di liquidi allo stomaco. Durante l’intervento che è durato 180 minuti c’è stata la necessità di rigonfiare il bracciale che aveva perso pressione, avendo cura di non superare i 20cm di H2O. L’ipotensione sistolica è stata stabilita a circa 90-100 mmHg durante l’intervento chirurgico. Il paziente è rimasto in posizione semi-supina con una testa leggermente più alta del tronco.

Dopo la fine dell’intervento, il paziente è stato estubato senza alcuna intercorenza. Quarantotto ore dopo l’intervento, il paziente non riusciva ancora a parlare e abbiamo diagnosticato che la lingua non aveva quasi alcun movimento nel senso di sporgere dalla bocca, lateralizzare o salire a contatto con il palato. In questa occasione è stato anche verificato che la deglutizione era molto compromessa e il paziente non poteva ingoiare la propria saliva. È stata eseguita una nasofibroscopia in cui si può osservare la paralisi bilaterale delle corde vocali. A causa della difficoltà di deglutizione, la dieta orale è stata sospesa e un sondino nasogastrico è stato posizionato per la nutrizione del paziente. Quattro giorni dopo l’intervento chirurgico, la condizione non ha presentato alcuna alterazione. L’esame tomografico computerizzato del cranio non ha identificato alterazioni significative e la risonanza magnetica del cranio e del collo ha rilevato che il percorso intracranico del nervo ipoglosso, così come il suo canale e il forame giugulare sono stati preservati. Non sono stati identificati anche cambiamenti nella topografia del nervo ipoglosso nel suo percorso extracranicio. Dopo che è stato escluso qualsiasi tipo di coinvolgimento del sistema nervoso centrale, è stata stabilita la diagnosi di sindrome di Tapia associata a grave disfagia e disfonia. La somministrazione di corticosteroidi (dmehasone – 4mg per via endovenosa ogni 8 ore per 2 settimane) e vitamine del complesso B è stata avviata per due mesi al fine di accelerare la riparazione dei nervi feriti. Non appena l’edema postoperatorio ha iniziato a regredire, è iniziata la logopedia per il linguaggio e la deglutizione. Il quadro clinico del paziente è rimasto invariato in relazione alla Sindrome di Tapia durante la prima settimana postoperatoria e, al termine del periodo postoperatorio, è stata diagnosticata la polmonite causata dall’aspirazione di cibi liquidi durante le prime 48 ore postoperatorie, quando la dieta liquida orale era ancora mantenuta. Nelle settimane successive il paziente si riprese completamente dalla polmonite, e solo tre settimane dopo l’inizio dell’attività è stato possibile osservare che il lato destro della lingua ha iniziato a presentare un piccolo movimento di protussione, con deviazione dalla punta della lingua a sinistra, un fatto che fino ad allora non è stato osservato, ma senza alcuna capacità di sollevare la punta della lingua contro il palato (Figura 1). In questa occasione anche il paziente ha iniziato a parlare con grande raucedine ed estrema difficoltà. Ogni settimana il paziente migliorava leggermente il movimento della lingua e la qualità della voce, anche dovendo nutrirsi con il sondino nasogastrico e, solo due mesi dopo l’intervento, dopo diversi test eseguiti dal logopedista per verificare che il paziente fosse in grado di deglutire e non aspirare cibi pastosi, il sondino nasogastrico è stato rimosso e la nutrizione orale è stata ripristinata, senza rischio di una nuova aspirazione con lo sviluppo di una nuova polmonite da aspirazione. Il paziente ha seguito con logopedia di motricità orale e per migliorare il linguaggio e la deglutizione, e il progresso è stato lento ma costante, fino a quattro mesi postoperatoriamente il paziente poteva già fare tutti i movimenti della lingua (Figura 2), come ad esempio: sporgendo dalla bocca, facendo lateralità e alzando la punta della lingua contro il palato. La voce mostrava un miglioramento significativo della raucedine, ma era ancora molto diversa dal periodo preoperatorio. La nuova nasofibroscopia ha ora evidenziato solo la paralisi della corda vocale sinistra.

Il paziente ha continuato a mostrare un miglioramento significativo dei segni e dei sintomi della sindrome di Tapia ogni mese che passava, tuttavia, il risultato estetico atteso della chirurgia di avanzamento scheletrico maxillo-mandibolare è stato di gran lunga inferiore a quanto pianificato. Poi, diciotto mesi dopo l’anteperatorio, con tutti i movimenti della lingua recuperati e ancora con una piccola raucedine nella voce, il paziente è stato rieletto.

Stabiliamo precauzioni per ridurre le possibilità di una ricorrenza dei segni e dei sintomi di questa sindrome, come: eseguire l’intubazione nasotracheale con il minor trauma possibile, controllare la pressione nella cuffia del tubo, non utilizzare l’imballaggio orofaringeo, ridurre il più possibile il tempo chirurgico possibile ed evitando un’eccessiva manipolazione o iperestensione del collo durante l’intervento chirurgico. Questa volta abbiamo eseguito un intervento chirurgico solo nella mascella associata a una mentoplastica, il cui obiettivo era ridurre l’estensione e la durata dell’intervento. Il paziente è stato quindi nuovamente sottoposto, dopo induzione venosa e guarigione profonda, ad intubazione nasotracheale con minima estensione cervicale e minima manipolazione della glottide, con successo al primo tentativo. Come nel primo intervento, il paziente è stato mantenuto in posizione semi-supina con la testa leggermente più alta del tronco e questa volta non è stato utilizzato il tappo orofaringeo per evitare la compressione sui nervi ipoglosso e laringeo ricorrente. L’intervento è durato 120 minuti e al termine dell’intervento il paziente è stato estubato con una minima manipolazione delle vie aeree senza l’uso di una cannula orofaringea. Subito dopo la rimozione del sondino nasotracheale, il paziente era già in grado di pronunciare diverse parole e, quando gli veniva chiesto di muovere la lingua in tutte le direzioni, lo faceva. Il digiuno assoluto è stato mantenuto per le prime dodici ore dopo l’intervento. Ventuno mesi dopo il primo intervento e tre mesi dopo il secondo intervento, un nuovo esame nasofibroscopia mostrava ancora la persistenza di una paralisi della corda vocale sinistra, e il paziente ha ancora una leggera raucedine nella voce, che non è stata aggravata per il secondo intervento e che non interferisce con la loro vita sociale, rimanendo fermi in logopedia per migliorare la parola. I risultati estetici che hanno motivato l’indicazione al secondo intervento sono stati considerati adeguati dall’équipe e dal paziente.

DISCUSSIONE

La sindrome di Tapia, sebbene estremamente rara, ha come causa più probabile la manipolazione delle vie aeree in pazienti sottoposti ad anestesia generale, sia per naso che per intubazione orotracheale (CINAR et al.,2005; NALLADARU; WESSELS; DUPREEZ, 2012; CARIATI et al., 2016;  MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018;  FARHAD; SAEID; HAMIDREZA, 2019). Ota et al. (2013) ha descritto l’eziologia della sindrome di Tapia come un trauma meccanico, che produce danni al nervo laringeo ricorrente, ramo del nervo vago, e sul nervo ipoglosso, che sono vicini alla base della lingua, e questo luogo in cui i nervi vago e ipoglosso si incrociano possono essere compressi dall’endotrachertubo.

Ci sono segnalazioni di sindrome di Tapia dopo interventi chirurgici in altre località al di fuori della testa e del collo, come dopo la cardiochirurgia (NALLADARU; WESSELS; DUPREEZ, 2012). Ci sono casi segnalati la cui vicinanza del tubo tracheale al sito chirurgico è molto grande, come dopo la riparazione della frattura della mandibola, la rinoplastica, l’intervento chirurgico per la fissazione della frattura dello zigoma, la chirurgia ortognatica e la rimozione del terzo molare superiore trattenuto in anestesia generale (KASHYAP et al., 2010; LYKOUDIS; SERETIS, 2012; VAREDI et al., 2013; OTA et al., 2013; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018). Negli interventi chirurgici eseguiti sul viso è comune durante il periodo transoperatorio che il chirurgo corregga, una o più volte, il posizionamento della testa del paziente, o addirittura la giri da un lato o dall’altro a seconda della regione su cui agirà, e questo può, in alcune circostanze, favorire lo spostamento del tubo tracheale e questo traumatizzerà superficialmente la regione ai nervi coinvolti in questa sindrome (OTA et al., 2013). Pertanto, misure preventive come un’intubazione con meno traumi possibili, controllo totale della pressione dell’aria nel bracciale senza mai superare i 20 cm H2O per evitare un’eccessiva compressione dei tessuti superficialmente ai nervi, corretto posizionamento della testa del paziente senza iperestensione del collo per lungo tempo, evitando movimenti improvvisi della testa durante l’intervento chirurgico, può contribuire alla prevenzione di questa sindrome.

L’incidenza bilaterale della sindrome di Tapia è eccezionalmente rara e abbiamo trovato in letteratura il caso clinico di Cinar et al. (2005) che ha descritto un evento bilaterale di questa sindrome dopo una rinoplastica, con risoluzione dei sintomi completamente in quattro settimane. Nel presente rapporto, anche con coinvolgimento bilaterale, il paziente ha iniziato a muovere completamente la lingua e ha rimosso il sondino nasogastrico solo due mesi dopo il primo intervento chirurgico, e con 18 mesi postoperatoriamente il paziente presentava ancora paralisi della corda vocale sinistra e lieve raucedine nella voce che non lo infastidiva, e poi si è rievogliato, non presentando in questo secondo periodo postoperatorio, i segni e i sintomi della Sindrome di Tapia, dimostrando che le cure di prevenzione sono strategie fondamentali per evitare questa condizione.

La paralisi dei nervi laringei ipoglossali e ricorrenti porta unilateralmente ai classici segni della Sindrome di Tapia che sono: deficit motorio nella lingua con deviazione dalla punta al lato opposto del nervo ipoglosso ferito durante il movimento di protusione dello stesso e disfonia dovuta alla paralisi del cordone vocale ipsilaterale (KASHYAP et al., 2010; LYKOUDIS; SERETIS, 2012). Tuttavia, diversi autori aggiungono che la disfagia può essere presente nei casi in cui il trauma ai nervi coinvolti è stato maggiore, e può verificarsi in situazioni unilaterali e bilaterali (CINAR et al.,2005; VAREDI et al., 2013; CARIATI et al., 2016). Nei casi bilaterali c’è quasi totale assenza di movimento linguistico in tutte le direzioni, come nel caso qui riportato. Ibrahim e Sarper (2010) hanno classificato la sindrome di Tapia come lieve, moderata o grave, tuttavia, hanno considerato solo il coinvolgimento unilaterale della sindrome, e solo nel tipo grave il paziente ha presentato difficoltà nella deglutizione. Nel caso di specie, anche perché bilaterale, il paziente aveva totale incapacità di deglutire la propria saliva durante il primo mese postoperatorio del primo intervento chirurgico.

Per il trattamento di questa complicanza indesiderata si suggerisce di effettuare la terapia con corticosteroidi non appena viene fatta la diagnosi per un periodo che può variare intorno alle due settimane, così come la somministrazione di vitamine del complesso B, mirando a una riparazione precoce della funzione dei nervi coinvolti, fino a quando non si verifica un significativo miglioramento dei sintomi (CINAR et al.,2005; LYKOUDIS; SERETIS, 2012; CARIATI et al., 2016; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018). C’è un consenso sul fatto che la logopedia per stimolare il miglioramento della dizione, del movimento della lingua e della disfagia, quando presente, è fondamentale per aiutare nel ristabilimento del paziente (VAREDI et al., 2013; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018; FARHAD; SAEID; HAMIDREZA, 2019).

È importante sottolineare la necessità di una diagnosi precoce della sindrome di Tapia, anche nelle prime ore del periodo postoperatorio in cui il paziente ha subito l’anestesia generale, poiché nei casi in cui può essere presente la disfagia, il rilascio della dieta può portare ad altre complicazioni, come si è verificato nel caso di specie, in cui il paziente è rimasto a dieta liquida nelle prime 48 ore, aspirante contenuto ai polmoni con conseguente sviluppo di polmonite, che ha notevolmente complicato il suo recupero. Non appena il paziente riprende conoscenza dopo l’anestesia generale e prima di introdurre la dieta è essenziale controllare il movimento della lingua in tutte le direzioni, nonché se il paziente può pronunciare alcune parole e ingoiare la propria saliva. A causa del suo caso estremamente insolito, la sindrome di Tapia è sconosciuta alla stragrande maggioranza dei professionisti, causando il ritardo della diagnosi fino a quando tutto il team che accompagna il paziente può comprendere meglio i segni e i sintomi presentati dal paziente, in modo che la diagnosi possa essere elaborata e di conseguenza il trattamento introdotto.Nel caso di specie, la diagnosi è stata ritardata e ostacolata dal tentativo di trovare una relazione tra segni e sintomi e dall’intervento chirurgico eseguito.

CONSIDERAZIONI FINALI

Gli interventi chirurgici al viso hanno una relazione estremamente bassa con lo sviluppo della sindrome di Tapia, a condizione che vengano prese misure preventive, come evitare movimenti improvvisi nella regione della testa e iperestensione del collo per lunghi periodi durante l’intervento chirurgico, riducendo al minimo il trauma del tubo tracheale sui tessuti che coprono i nervi laringei ipoglossi e ricorrenti.

RIFERIMENTI

CARIATI, Paolo; CABELLO Almudena; GALVEZ, Pablo P; LOPEZ, Dario Sanchez; MEDINA, Blas Garcia. Tapia’s syndrome: pathogenetic mechanisms, diagnostic management, and proper treatment: a case series. J Med Case Rep. v. 10, n. 23, jan. 2016. https://doi.org/10.1186/s13256-016-0802-1

CINAR SO, SEVEN H, CINAR U, TURGUT S. Isolated bilateral paralysis of the hypoglossal and recurrent laryngeal nerves (Bilateral Tapia’s syndrome) after transoral intubation for general anesthesia. Acta Anaesthesiol Scand. v. 49, n. 1, p. 98-99, jan. 2005. https://doi.org/10.1111/j.1399-6576.2004.00553.x

FARHAD, Ghorbani; SAEID Tavanafar; HAMIDREZA Eftekharian. Tapia’s syndrome after cosmetic malar augmentation: a case report. J Dent Shiraz Univ Med Sci. v. 20, n.1, p. 66-70, mar. 2019. doi: https://doi.org/10.30476/DENTJODS.2019.44566

IBRAHIM, Boga; SARPER Aktas. Treatment, classification, and review of Tapia syndrome. J  Craniofac Surg.  v. 21, n.1, p. 278-280, jan. 2010.  https://doi.org/10.1097/SCS.0b013e3181c678f0

KASHYAP, Soumya A; PATTERSON, Alan R; LOUKOTA, Richard A; KELLY, Gerard. Tapia’s syndrome after a repair of a   fractured mandible. Br J Oral Maxillofac Surg. v. 48, n. 1, p. 53-54, jan. 2010. https://doi.org/10.1016/j.bjoms.2009.01.021

LYKOUDIS, Efstathios G; SERETIS, Konstantinos. Tapia’s syndrome: An unexpected but real complication of    rhinoplasty: case report and literature review. Aesthetic Plastic Surg. v. 36, n. 3, p. 557-559, jun. 2012. https://doi.org/10.1007/s00266-011-9849-y

MUMTAZ, Shadaab; HENRY, Alastair; SINGH, Mark. Tapia’s syndrome. Anesth Prog. v. 65, n. 2, p. 129-130, jun. 2018. https://doi.org/10.2344/anpr-65-04-06

NALLADARU, Zubin; WESSELS, Andre; DUPREEZ, Leon. Tapia’s syndrome – a rare complication following cardiac surgery. Interact Cardiovasc Thorac Surg. v. 14, n. 1, p. 131-132, jan. 2012. https://doi.org/10.1093/icvts/ivr056

OTA, Nobutaka; IZUMI, Kiwako; OKAMOTO, Yoshihiko; TOSHITANI, Koji; NAKAYAMA, Keisuke; FUKUZAWA, Hideaki; OZEKI, Satoru; IKEBE, Tetsuro. Tapia’s syndrome following the orthognatic surgery under general anaesthesia. J Oral Maxillofac Surg Med Pathol. v. 25, n. 1, p. 52-54, jan. 2013. https://doi.org/10.1016/j.ajoms.2012.02.001

VAREDI, Payam; SHIRANI, Gholamreza; KARIMi, Abbas; VAREDI, Peyman; KHIABANI, Kazem; BOHLULI, Behnam. Tapia syndrome after repairing a fractured zygomatic complex: a case report and review of the literature. J Oral Maxillofac Surg. v. 71, n. 10, p.1665-1669, oct. 2003. https://doi.org/10.1016/j.joms.2013.05.019

FIGURE E LEGGENDE

Figura 1: Tre settimane postoperatorie del primo intervento chirurgico in cui abbiamo iniziato ad osservare una piccola proiezione della lingua fuori dalla bocca con deviazione dalla punta a sinistra.

Fonte: autore.

Figura 2: Postoperatorio 4 mesi dopo il primo intervento chirurgico quando tutti i movimenti della lingua sono stati recuperati.

Fonte: autore.

[1] Master presso il programma di scienze dentali dell’Università federale di Alfenas (UNIFAL-MG). Residenza in Bucomaxillo-chirurgia e traumatologia presso l’Ospedale Centrale di Santa Casa de São Paulo-SP. Specialista e membro a pieno titolo del Collegio Brasiliano di Chirurgia e Traumatologia Bucomaxillo-Facciale.

[2] Dottore in Medicina presso la Disciplina neurologica dell’Hospital das Clínicas, Facoltà di Medicina, Università di San Paolo.

[3] Consulente. Professore Ordinario, Facoltà di Odontoiatria, Università Federale di Alfenas (UNIFAL-MG). Dottore in Odontoiatria, Area di Chirurgia Maxillo-Facciale e Traumatologia, Facoltà di Odontoiatria di Araçatuba, Unesp. Residenza in Chirurgia Maxillo-Facciale e Traumatologia presso la Facoltà di Odontoiatria di Ribeirão Preto, USP.

Inviato: Agosto, 2021.

Approvato: Ottobre 2021.

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