REPORTE DE UN CASO
SILVA, Alexandre Augusto Ferreira da [1], ROCHA, Roberto de Oliveira [2], MARIANO, Ronaldo Célio [3]
SILVA, Alexandre Augusto Ferreira da. ROCHA, Roberto de Oliveira. MARIANO, Ronaldo Célio. Síndrome de tapia bilateral tras cirugía de avance maxilomandibular. Revista Científica Multidisciplinar Núcleo do Conhecimento. Año. 06, Ed. 10, Vol. 08, págs. 49-59. Octubre de 2021. ISSN: 2448-0959, Enlace de acceso: https://www.nucleodoconhecimento.com.br/salud/sindrome-de-tapia
RESUMEN
Las lesiones del nervio laríngeo hipogloso y recurrente en sus vías extracraneales unilaterales o bilaterales provocan un déficit motor en la lengua con pérdida transitoria, parcial o total del habla, que puede asociarse con disfagia leve o grave, que caracteriza el síndrome de Tapia. Esta inusual condición suele estar relacionada con la manipulación de la vía aérea durante el procedimiento anestésico-quirúrgico, y pocos casos en la literatura se correlacionan con la cirugía maxilofacial, lo que explica, en parte, el desconocimiento de esta complicación por parte de un importante número de profesionales. Describimos un caso clínico de síndrome de Tapia bilateral establecido tras un procedimiento de avance maxilomandibular. Se trata de un paciente masculino de 55 años diagnosticado de retrognatismo y retromaxilismo. El paciente fue sometido a avance maxilomandibular con intubación nasotraqueal. Evolucionó con síndrome de Tapia bilateral, recuperándose de los signos y síntomas de esta complicación, siendo reintervenido para corregir los resultados estéticos obtenidos en la primera intervención, que estaban por debajo de lo aceptable, no evolucionando tras esta segunda cirugía con el síndrome. Concluimos que se deben tomar medidas preventivas, como evitar movimientos bruscos en la región de la cabeza y la hiperextensión prolongada del cuello durante la cirugía, minimizando los traumatismos del tubo traqueal en los tejidos que recubren los nervios hipogloso y laríngeo recurrente.
Palabras clave: Síndrome, Nervio laríngeo recurrente, Nervio hipogloso, Trastornos de la deglución, Disfonía.
INTRODUCCIÓN
El síndrome de Tapia es una complicación extremadamente rara reportada por primera vez en 1904 por Antonio García Tapia, un otorrólogo (VAREDI et al., 2003). Por lo general, se asocia con la manipulación de las vías respiratorias para anestesia general, caracterizada por lesiones en las vías extracraneales del nervio hipogloso (nervio motor de la lengua) y el nervio laríngeo recurrente (rama del nervio vago que inerva la cuerda vocal), causando neuropraxia de estos nervios con mayor frecuencia unilateral, pero también puede ser bilateral, comprometiendo el movimiento de la lengua debido a la lesión del nervio hipogloso y la dificultad del habla debido a la lesión recurrente del nervio laríngeo. (VAREDI et al., 2003; FARHAD; SAEID; HAMIDREZA, 2019). Cinar et al. (2005) también añaden a los signos y síntomas, disfagia leve o grave dependiendo de la extensión de la lesión de los nervios involucrados y también del hecho de que la afectación es uni o bilateral, y en la afectación unilateral, la dificultad del habla asociada con la proyección de la lengua fuera de la boca con desviación de su punta al lado opuesto de la lesión son las características más frecuentes, mientras que la afectación bilateral puede ocurrir ausencia completa de protusión de la lengua e incapacidad total para tragar en una etapa posterior del síndrome.
El objetivo de este informe es describir un caso que evolucionó con el síndrome de Tapia bilateral después de la cirugía de avance maxilomandibular. Después de que el paciente se recuperó de los signos y síntomas del síndrome, necesitó ser reintervenido, no evolucionando después de la segunda intervención con Síndrome de Tapia.
REPORTE DE UN CASO
Paciente varón de 55 años, leucoderma, diagnosticado con retrognatismo con asimetría mandibular y retromaxillismo con deficiencia maxilar vertical, asociado a un cuadro clínico de apnea obstructiva del sueño en grado moderado. Las razones que llevaron al paciente a buscar tratamiento fueron los ronquidos, la somnolencia diurna y la estética facial deteriorada. La paciente fue sometida a anestesia general con intubación nasotraqueal para realizar una sobretensión esquelética de 12 mm en el maxilar y mandíbula.
El paciente, a pesar de su deformidad esquelética maxilofacial, se consideró de probable intubación fácil, pero solo durante el segundo intento de laringoscopia fue intubado. El manguito del tubo nasotraqueal se infló con una presión inferior a 20 cm H2O. Se utilizó un tampón de oroaming correspondiente al volumen de tres sumas de gasas de 7,5 cm x 7,5 cm de tamaño para minimizar el paso de líquidos al estómago. Durante la cirugía que duró 180 minutos hubo necesidad de volver a inflar el manguito que había perdido presión, teniendo cuidado de no exceder los 20cm de H2O. La hipotensión sistólica se estableció en aproximadamente 90 a 100 mmHg durante toda la cirugía. El paciente permaneció en posición semisino con la cabeza ligeramente más alta que el tronco.
Después del final de la cirugía, el paciente fue extubado sin ninguna intercorencia. Cuarenta y ocho horas después de la cirugía, el paciente seguía sin poder hablar y diagnosticamos que la lengua casi no tenía movimiento en el sentido de sobresalir de la boca, lateralizarse o elevarse al contacto con el paladar. En esta ocasión también se comprobó que la deglución estaba muy comprometida y el paciente no podía tragar su propia saliva. Se realizó una nasofibroscopia donde se puede observar parálisis bilateral de las cuerdas vocales. Debido a la dificultad de tragar, se suspendió la dieta oral y se colocó una sonda nasogástrica para la nutrición del paciente. Cuatro días después de la cirugía, la afección no presentó ninguna alteración. El examen por tomografía computarizada del cráneo no identificó alteraciones significativas y la resonancia magnética del cráneo y el cuello encontró que se conservaba la vía intracraneal del nervio hipogloso, así como su canal y el asamo yugular. Tampoco se identificaron cambios en la topografía del nervio hipogloso en su trayectoria extracraneal. Tras descartarse cualquier tipo de afectación del sistema nervioso central, se estableció el diagnóstico de Síndrome de Tapia asociado a disfagia severa y disfonía. La administración de corticosteroides (dmehasona – 4 mg por vía intravenosa cada 8 horas durante 2 semanas) y vitaminas del complejo B se inició durante dos meses con el fin de acelerar la reparación de los nervios lesionados. Tan pronto como el edema postoperatorio comenzó a retroceder, comenzó la terapia del habla para el habla y la deglución. El cuadro clínico del paciente se mantuvo inalterado en relación con el Síndrome de Tapia durante la primera semana postoperatoria y, al final del postoperatorio, se diagnosticó neumonía causada por aspiración de alimentos líquidos durante las primeras 48 horas postoperatorias, cuando aún se mantenía la dieta líquida oral. Durante las semanas siguientes el paciente se recuperó completamente de la neumonía, y solo tres semanas después de la operación se pudo observar que el lado derecho de la lengua comenzó a presentar un pequeño movimiento de protusión, con desviación de la punta de la lengua hacia la izquierda, hecho que hasta entonces no se observaba, pero sin ninguna capacidad para elevar la punta de la lengua contra el paladar (Figura 1). En esta ocasión también el paciente comenzó a hablar con gran ronquera y extrema dificultad. Cada semana el paciente mejoró ligeramente el movimiento de la lengua y la calidad de la voz, incluso teniendo que alimentarse por sonda nasogástrica y, solo dos meses después de la operación, después de varias pruebas realizadas por el logopeda para verificar que el paciente era capaz de tragar y no aspirar alimentos pastosos, se retiró la sonda nasogástrica y se restableció la nutrición oral, sin riesgo de una nueva aspiración con el desarrollo de una nueva neumonía por aspiración. El paciente siguió con logopedia de motricidad oral y para mejorar el habla y la deglución, y el progreso fue lento pero constante, hasta cuatro meses postoperatorio el paciente ya pudo realizar todos los movimientos de la lengua (Figura 2), tales como: sobresalir de la boca, hacer lateralidad y elevar la punta de la lengua contra el paladar. La voz mostró una mejoría significativa en la ronquera, pero todavía era muy diferente del período preoperatorio. La nueva nasofibroscopia ahora ha evidenciado solo parálisis de la cuerda vocal izquierda.
El paciente continuó mostrando una mejoría significativa en los signos y síntomas del síndrome de Tapia con cada mes que pasaba, sin embargo, el resultado estético esperado de la cirugía de avance esquelético maxilomandibular estuvo muy por debajo de lo que se había planeado. Luego, dieciocho meses después de la operación, con todos los movimientos de la lengua recuperados y aún con una pequeña ronquera en la voz, el paciente fue reintervenido.
Establecemos precauciones para reducir las posibilidades de recurrencia de los signos y síntomas de este síndrome, tales como: realizar intubación nasotraqueal con el menor trauma posible, controlar la presión en el manguito de la sonda, no utilizar tapones orofaríngeos, reducir tanto el tiempo quirúrgico como sea posible y evitando la manipulación excesiva o la hiperextensión del cuello durante la cirugía. En esta ocasión realizamos una cirugía solo en el maxilar asociada a una mentoplastia, cuyo objetivo era reducir la extensión y duración de la cirugía. Posteriormente, la paciente fue sometida nuevamente, tras inducción venosa y cicatrización profunda, a intubación nasotraqueal con mínima extensión cervical y mínima manipulación de la glotis, con éxito en el primer intento. Al igual que en la primera cirugía, se mantuvo al paciente en posición semisupina con la cabeza ligeramente más alta que el tronco y esta vez no se utilizó el tapón orofaríngeo para evitar la compresión de los nervios hipogloso y laríngeo recurrente. La cirugía duró 120 minutos y al final de la cirugía el paciente fue extubado con mínima manipulación de la vía aérea sin el uso de cánula orofaríngea. Inmediatamente después de la extracción de la sonda nasotraqueal, el paciente ya podía pronunciar varias palabras y, cuando se le pidió que moviera la lengua en todas direcciones, lo hizo. El ayuno absoluto se mantuvo durante las primeras doce horas después de la cirugía. Veintiún meses después de la primera cirugía y tres meses después de la segunda cirugía, un nuevo examen de nasofibroscopia aún mostró persistencia de la parálisis de la cuerda vocal izquierda, y el paciente aún presenta una leve ronquera en la voz, que no se agravó con la segunda intervención y que no interfiera con su vida social, permaneciendo quieto en logopedia para mejorar el habla. Los resultados estéticos que motivaron la indicación de la segunda cirugía fueron considerados adecuados por el equipo y el paciente.
DISCUSIÓN
El síndrome de Tapia, aunque extremadamente raro, tiene como causa más probable, la manipulación de las vías respiratorias en pacientes sometidos a anestesia general, ya sea por intubación naso u orotraqueal (CINAR et al.,2005; NALLADARU; WESSELS; DUPREEZ, 2012; CARIATI et al., 2016; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018; FARHAD; SAEID; HAMIDREZA, 2019). Ota et al. (2013) describió la etiología del Síndrome de Tapia como un trauma mecánico, produciendo daño al nervio laríngeo recurrente, rama del nervio vago, y en el nervio hipogloso, que están cerca de la base de la lengua, y este lugar donde se cruzan los nervios vago e hipogloso puede ser comprimido por el endotracherbo.
Hay informes de síndrome de Tapia después de cirugías en otros lugares fuera de la cabeza y el cuello, como después de una cirugía cardíaca (NALLADARU; WESSELS; DUPREEZ, 2012). Hay casos reportados cuya proximidad del tubo traqueal al sitio de la cirugía es muy grande, como después de la reparación de la fractura de la mandíbula, rinoplastia, cirugía para la fijación de la fractura de zigoma, cirugía ortognática y extirpación del tercio molar superior retenido bajo anestesia general (KASHYAP et al., 2010; LYKOUDIS; SERETIS, 2012; VAREDI et al., 2013; OTA et al., 2013; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018). En las cirugías realizadas en la cara es común durante el transoperatorio que el cirujano corrija, una o más veces, el posicionamiento de la cabeza del paciente, o incluso la voltee hacia un lado o hacia el otro dependiendo de la región sobre la que actuará, y esto puede, en algunas circunstancias, promover el desplazamiento del tubo traqueal y esto traumatizará la región superficialmente a los nervios involucrados en este síndrome (OTA et al., 2013). Por lo tanto, medidas preventivas como una intubación con menos trauma posible, control total de la presión del aire en el manguito sin exceder nunca los 20cm H2O para evitar la compresión excesiva de los tejidos superficialmente a los nervios, posicionamiento adecuado de la cabeza del paciente sin hiperextensión del cuello durante mucho tiempo, evitando movimientos bruscos de la cabeza durante la cirugía, puede contribuir a la prevención de este síndrome.
La incidencia bilateral del Síndrome de Tapia es excepcionalmente rara, y encontramos en la literatura el relato del caso de Cinar et al. (2005) que describió una aparición bilateral de este síndrome después de una rinoplastia, con resolución de los síntomas completamente en cuatro semanas. En el presente informe, también con afectación bilateral, el paciente sólo comenzó a mover completamente la lengua y se le retiró la sonda nasogástrica dos meses después de la primera cirugía, y con 18 meses postoperatorio el paciente todavía presentaba parálisis de la cuerda vocal izquierda y ronquera leve en la voz que no le molestaba, y luego reintervenido, no presentando en este segundo postoperatorio, los signos y síntomas del Síndrome de Tapia, demostrando que los cuidados de prevención son estrategias fundamentales para evitar esta afección.
La parálisis de los nervios hipogloso y laríngeo recurrente conducen unilateralmente a los signos clásicos del Síndrome de Tapia que son: déficit motor en la lengua con desviación de la punta al lado opuesto del nervio hipogloso lesionado durante el movimiento de protusión del mismo y disfonía debido a parálisis de la cuerda vocal ipsilateral (KASHYAP et al., 2010; LYKOUDIS; SERETIS, 2012). Sin embargo, varios autores agregan que la disfagia puede estar presente en los casos en que el traumatismo en los nervios involucrados ha sido mayor, y puede ocurrir en situaciones unilaterales y bilaterales (CINAR et al.,2005; VAREDI et al., 2013; CARIATI et al., 2016). En los casos bilaterales hay una ausencia casi total de movimiento lingüístico en todas las direcciones, como en el caso aquí reportado. Ibrahim y Sarper (2010) clasificaron el Síndrome de Tapia como leve, moderado o severo, sin embargo, consideraron solo la afectación unilateral del síndrome, y solo en el tipo severo el paciente presentó dificultades para tragar. En el presente caso, aun podido ser bilateral, el paciente tuvo incapacidad total para tragar su propia saliva durante el primer mes postoperatorio de la primera cirugía.
Para el tratamiento de esta complicación indeseable se sugiere llevar a cabo la terapia con corticosteroides tan pronto como se realice el diagnóstico durante un período que puede variar alrededor de dos semanas, así como la administración de vitaminas del complejo B, con el objetivo de una reparación más temprana de la función de los nervios involucrados, hasta que se produzca una mejoría significativa de los síntomas (CINAR et al., 2005; LYKOUDIS; SERETIS, 2012; CARIATI et al., 2016; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018). Existe un consenso en que la logopedia para estimular la mejora de la dicción, el movimiento de la lengua y la disfagia, cuando está presente, es fundamental para ayudar en el restablecimiento del paciente (VAREDI et al., 2013; MUMTAZ; HENRY; SINGH, 2018; FARHAD; SAEID; HAMIDREZA, 2019).
Es importante destacar la necesidad de un diagnóstico precoz del Síndrome de Tapia, incluso en las primeras horas del postoperatorio en el que el paciente se ha sometido a anestesia general, ya que en los casos en los que puede estar presente disfagia, la liberación de la dieta puede dar lugar a otras complicaciones, como ocurrió en el presente caso, donde el paciente permaneció en una dieta líquida en las primeras 48 horas, aspirando a la satisfacción de los pulmones con el consiguiente desarrollo de neumonía, lo que complicó enormemente su recuperación. Tan pronto como el paciente recupera la conciencia después de la anestesia general y antes de introducir la dieta, es esencial verificar el movimiento de la lengua en todas las direcciones, así como si el paciente puede pronunciar algunas palabras y tragar su propia saliva. Debido a su caso extremadamente inusual, el Síndrome de Tapia es desconocido para la gran mayoría de los profesionales, lo que hace que su diagnóstico se retrase hasta que todo el equipo que acompaña al paciente pueda comprender mejor los signos y síntomas presentados por el paciente, de modo que se pueda elaborar el diagnóstico y en consecuencia introducir el tratamiento.En el presente caso, el diagnóstico se retrasó y se vio obstaculizado por tratar de encontrar una relación entre los signos y síntomas y la cirugía realizada.
CONSIDERACIONES FINALES
Las cirugías faciales tienen una relación extremadamente baja con el desarrollo del síndrome de Tapia, siempre que se tomen medidas preventivas, como evitar movimientos repentinos en la región de la cabeza y la hiperextensión del cuello durante largos períodos durante la cirugía, minimizando el trauma del tubo traqueal en los tejidos que cubren los nervios laríngeos hipoglosos y recurrentes.
REFERENCIAS
CARIATI, Paolo; CABELLO Almudena; GALVEZ, Pablo P; LOPEZ, Dario Sanchez; MEDINA, Blas Garcia. Tapia’s syndrome: pathogenetic mechanisms, diagnostic management, and proper treatment: a case series. J Med Case Rep. v. 10, n. 23, jan. 2016. https://doi.org/10.1186/s13256-016-0802-1
CINAR SO, SEVEN H, CINAR U, TURGUT S. Isolated bilateral paralysis of the hypoglossal and recurrent laryngeal nerves (Bilateral Tapia’s syndrome) after transoral intubation for general anesthesia. Acta Anaesthesiol Scand. v. 49, n. 1, p. 98-99, jan. 2005. https://doi.org/10.1111/j.1399-6576.2004.00553.x
FARHAD, Ghorbani; SAEID Tavanafar; HAMIDREZA Eftekharian. Tapia’s syndrome after cosmetic malar augmentation: a case report. J Dent Shiraz Univ Med Sci. v. 20, n.1, p. 66-70, mar. 2019. doi: https://doi.org/10.30476/DENTJODS.2019.44566
IBRAHIM, Boga; SARPER Aktas. Treatment, classification, and review of Tapia syndrome. J Craniofac Surg. v. 21, n.1, p. 278-280, jan. 2010. https://doi.org/10.1097/SCS.0b013e3181c678f0
KASHYAP, Soumya A; PATTERSON, Alan R; LOUKOTA, Richard A; KELLY, Gerard. Tapia’s syndrome after a repair of a fractured mandible. Br J Oral Maxillofac Surg. v. 48, n. 1, p. 53-54, jan. 2010. https://doi.org/10.1016/j.bjoms.2009.01.021
LYKOUDIS, Efstathios G; SERETIS, Konstantinos. Tapia’s syndrome: An unexpected but real complication of rhinoplasty: case report and literature review. Aesthetic Plastic Surg. v. 36, n. 3, p. 557-559, jun. 2012. https://doi.org/10.1007/s00266-011-9849-y
MUMTAZ, Shadaab; HENRY, Alastair; SINGH, Mark. Tapia’s syndrome. Anesth Prog. v. 65, n. 2, p. 129-130, jun. 2018. https://doi.org/10.2344/anpr-65-04-06
NALLADARU, Zubin; WESSELS, Andre; DUPREEZ, Leon. Tapia’s syndrome – a rare complication following cardiac surgery. Interact Cardiovasc Thorac Surg. v. 14, n. 1, p. 131-132, jan. 2012. https://doi.org/10.1093/icvts/ivr056
OTA, Nobutaka; IZUMI, Kiwako; OKAMOTO, Yoshihiko; TOSHITANI, Koji; NAKAYAMA, Keisuke; FUKUZAWA, Hideaki; OZEKI, Satoru; IKEBE, Tetsuro. Tapia’s syndrome following the orthognatic surgery under general anaesthesia. J Oral Maxillofac Surg Med Pathol. v. 25, n. 1, p. 52-54, jan. 2013. https://doi.org/10.1016/j.ajoms.2012.02.001
VAREDI, Payam; SHIRANI, Gholamreza; KARIMi, Abbas; VAREDI, Peyman; KHIABANI, Kazem; BOHLULI, Behnam. Tapia syndrome after repairing a fractured zygomatic complex: a case report and review of the literature. J Oral Maxillofac Surg. v. 71, n. 10, p.1665-1669, oct. 2003. https://doi.org/10.1016/j.joms.2013.05.019
FIGURAS Y LEYENDAS
Figura 1: Tres semanas postoperatorias de la primera cirugía donde comenzamos a observar una pequeña proyección de la lengua fuera de la boca con desviación de la punta hacia la izquierda.
Figura 2: Postoperatorio 4 meses después de la primera cirugía cuando se recuperaron todos los movimientos de la lengua.
[1] Maestría del Programa de Ciencias Dentales de la Universidad Federal de Alfenas (UNIFAL-MG). Residencia en Cirugía Bucomaxilofacial y Traumatología en el Hospital Central de Santa Casa de São Paulo-SP. Especialista y Miembro Titular del Colegio Brasileño de Cirugía y Traumatología Bucomaxilofacial.
[2] Doctor en Medicina por la Disciplina de Neurología del Hospital das Clínicas, Facultad de Medicina, Universidad de São Paulo.
[3] Consejero. Profesor Titular, Facultad de Odontología, Universidad Federal de Alfenas (UNIFAL-MG). Doctora en Odontología, Área de Cirugía y Traumatología Bucomaxilofacial, Facultad de Odontología de Araçatuba, Unesp. Residencia en Cirugía Bucomaxilofacial y Traumatología, Facultad de Odontología de Ribeirão Preto, USP.
Enviado: Agosto de 2021.
Aprobado: Octubre de 2021.
